Bir çocuk vakada mandibulada Brown tümörü: Kronik böbrek yetersizliğinin ender bir komplikasyonu

Amaç: Brown tümörü fibro-osseöz, multinükleer osteoklastlar içeren dev hücreli bir lezyondur. Primer hiperparatiroidide (HPT) görülebildiği gibi, ender olarak kronik böbrek yetmezliği (KBY) olan hastalarda sekonder HPT'ye bağlı olarak ortaya çıkabilir ve KBY'de oluşan renal osteodistrofinin en ağır formudur. 15 yaşında bir hemodiyaliz hastasında mandibulada saptanan Brown tümörü vakası çocuk yaş grubunda ender olması ve mandibulada yerleşiminin çok ender bildirilmesi nedeniyle sunuldu. Vaka: Onbeş yaşında kız hasta üç yıldan beri bilateral nefrolitiyazise sekonder son dönem böbrek yetmezliği (SDBY) tanısı ile izlenmekteyken kliniğimize sevk edildi. Fizik muayenesinde iki yıl önce ortaya çıkmış olan sağda dişetinde ve mandibulada ağrısız şişlik saptandı. Laboratuar incelemesinde serum kalsiyum: 7.5mg/dL, fosfor: 4.9 mg/dL, alkalen fosfataz: 568 mg/dL, parathormon (iPTH): 329 mU/L (normal değer: 15-65) bulundu. Oral kalsitriol almakta olan hastaya haftada 3 gün intravenöz 1mcg/doz kalsitriol başlandı ve bir ay sonra iPTH: 178 mU/L'ye düştü. Paratiroid sintigrafisinde adenom saptanmadı. Bilgisayarlı tomografide sağda mandibulada tümöral kitle saptandı. Tomografi eşliğinde yapılan biyopside dev hücreli, fibröz dokudan zengin lezyon saptanan, kitle cerrahi olarak çıkarıldı. Kitlenin histopatolojik tanısı Brown tümörü ile uyumlu bulundu. Hastanın postoperatif 18 aylık izlemi sırasında nüks saptanmadı ve iPTH değerleri kontrol altındaydı. Sonuç: KBY'li hastalarda sekonder HPT sık karşılaşılan sorunlardan biridir ve kalsitriol kullanılarak serum iPTH düzeyi kontrol altında tutulmalıdır. Ayrıca bu hastalarda renal osteodistrofi izleminde tüm vücut kemikleri deformite ve lokalize şişlikler açısından incelenmeli ve pitozis, nefes almada güçlük, yüz ve dişlerde deformite gibi bulguların kafa kemiklerini tutan Brown tümörüne bağlı olabileceği akılda tutulmalıdır. Brown tümörü gelişen vakalarda kitle cerrahi olarak çıkarılmalı ve daha sonra hasta nüks açısından izlenmelidir.

Brown tumor of the mandible in a child: A rare complication of chronic renal failure

Aim: Brown tumor is a fibro-osseous, giant cell lesion containing multinucleate osteoclasts. It can be seen commonly in primary hyperparathyroidism (HPT) but rarely in secondary HPT in patients with chronic renal failure (CRF). Brown tumor is known as the most severe form of secondary HPT in CRF patients. Regarding its rare occurrence in mandible localization and during childhood, we aimed to present a 15 year-old hemodialysis patient with Brown tumor of the mandible. Case: A 15 year-old girl treated by peritoneal dialysis because of end stage renal failure (ESRD) secondary to bilateral nephrolitiasis was referred to our centre. Physical examination revealed a painless swelling in the right side of mandible which had developed two years ago. Laboratory findings showed serum calcium: 7.5 mg/dL, phosphorus: 4.9 mg/dL, alkaline phophatase: 568 mg/dL, parathyroid hormone (iPTH): 329 mU/L (normal range: 15-65). Calcitriol which she had been receiving orally was changed to intravenous form, 1 mcg/dose, three times a week. After this therapy iPTH was 178 mU/L and we did not observe parathyroid adenoma in the sintigraphy. CT scan revealed a tumor at the right side of the mandible. Because biopsy findings showed a lesion containing giant cell and fibrous stroma, surgical mass excision was performed. Brown tumor was diagnosed with microscopic examination of the mass. Recurrence was not observed during the following year fand iPTH levels were under control. Conclusion: Secondary HPT is one of the common problems in patients with ESRD, and serum iPTH levels should be kept under control by calcitriol. These patients should be examined in respect to bone deformities and local swelling. Ptosis, difficulties in breathing, deformities in the face or teeth might be the clinical findings of a Brown tumor in the head bones. Surgical excision of Brown tumor should be performed and the patients should be followed up for the risk of recurrence.

___

  • 1.Krause I, Einsenstein B, Davidovits M, Cleper R, Tobar A, Calderon S. Maxillomandibular brown tumor - a rare complication of chronic renal failure. Pediatr Nephrol 2000; 14: 499-501
  • 2.Levine MR, Chu A, Abdul-Karim FW. Brown tumor and secondary hyperparathyroidism. Arch Ophthalmol 1991; 109: 847-9.
  • 3.Shih BV, Deasi JD, Despande RB. Brown tumor of hard palate in secondary hyperparathyroidism. J Postgrad Med 1994; 40:37-9.
  • 4.Menard Ph, Pauzie F, Philippe B, Bertrand J-Ch. Tumeur brune de la mandibule et hyperparathyroidie secondaire a une insuffisance renale chronique. Rev Stomatol Chir Maxillofac 1993;94: 276-80.
  • 5.Catizone L, Casolino D, Santora A, Casanova S, Cerasoli PE, Zucchelli P. An unusual manifestation of renal osteodystrophy. Nephron 1984; 37: 133-6.
  • 6.Okada H, Davies JE, Yamamoto H. Brown tumor of the maxilla in a patient with secondary hyperparathyroidism: A case study involving immunohistochemistry and electron microscopy. J Oral Maxillafac Surg 2000; 58: 233-8.