Mediastinal paratiroid karsinom nadir görülmektedir, ancak mültiglandüler paratiroid karsinom ile birlikte paratiroid adenomun görülmesi çok daha nadirdir. Persistan primer hiperparatiroidisi (PHP) olan bir hastada, mediastende ektopik paratiroid karsinoma ile birlikte boyunda paratiroid adenoma birlikteliği olan nadir multiglandüler paratiroid neoplazi vakasını sunmaktayız. Nefrolitiazis ve osteopenia şikayeti olan 38 yaşında kadın hastaya PHP tanısı kondu.  Bilateral boyun eksplorasyonu sonrası, boyunda sağ tarafta paratiroid adenoma saptandı. Postoperatif hiperkalsemi devam etmesi nedeniyle, SPECT/CT (tek proton emisyonlu tomografi) taramasında ön mediastende tutulum gösterildi. Lezyona cerrahi uygulandı, 10x10x3 mm boyutunda paratiroid karsinom histopatolojik olarak doğrulandı. 1-yıllık takip sonunda, tümör rekürensi ve hiperkalsemi görülmedi. Persistan PHP’li hastada ektopik mediastende paratiroid karsinom ve boyunda paratiroid adenom birlikteliği olan ilk vakadır. Bu vaka paratiroid hastalığında tanı ve takipteki zorlukları göstermektedir. Persistan PHPT’li hastalarda multiple paratiroid bezleri gösterebilmek için multiple tanısal metodlar kullanılmalıdır.

While mediastinal parathyroid carcinoma is a rare entity by itself, multiglandular coexistence of parathyroid carcinoma and parathyroid adenoma represents an extremely rare condition. Herein, we report such a rare presentation of multiglandular parathyroid neoplasm with an ectopic parathyroid carcinoma in the mediastinum and parathyroid adenoma on neck in a patient with persistent primary hyperparathyroidism (PHP). This 38-year-old female patient who initially presented with nephrolithiasis and osteopenia was subsequently diagnosed as having PHP. Following bilateral surgical neck exploration, existence of a parathyroid adenoma on the right side of neck was revealed. However, due to the persistence of hypercalcemia postoperatively, a single photon emission computed tomographic (SPECT/CT) examination was performed which showed a mass lesion in the anterior mediastinum. A surgical procedure was performed and the lesion, 10x10x3 mm in dimensions, confirmed to be a parathyroid carcinoma by histopathologic examination. At 1-year of follow-up there was no tumor recurrence or hypercalcemia. This is the first patient who had coexistent of ectopic mediastinal parathyroid carcinoma and parathyroid adenoma in the neck with persistent PHP. This case emphasises the difficulties in diagnosing and managing parathyroid disease. Multiple diagnostic studies are crucial for identification of multiple parathyroid glands in patients with persistent PHP.