Nöroleptik malign sendrom (NMS) antipsikotik ilaç kullanımı sonrasında ortaya çıkabilen ciddi bir klinik tablodur. Antipsikotik kullanan tüm hastalarda dozdan bağımsız olarak gelişme riski bulunsa da etiyolojisi tam olarak aydınlatılamamıştır. Ateş, rijidite, bilinç bulanıklığı, serum kreatin fosfokinaz (CPK) yüksekliği ve otonomik disregülasyon bulguları ile seyretmektedir. Son yıllarda NMS tanı ölçütlerini tam olarak karşılamayan ve atipik özellikler sergileyen olgular da bildirilmektedir. Ayırıcı tanıda güçlüklere yol açan bu durumun erken tanı ve tedavisi önem arz etmektedir. Bu çalışmada parenteral birinci kuşak antipsikotik ilaç uygulanması sonrasında yüksek ateş, bilinç durumunda değişiklik, rijidite ve aşırı terleme bulguları gelişen ancak serum CPK yüksekliği beklenilen seviyelerde olmayan 47 yaşındaki dwarfismli kadın hastadaki atipik özellikleri olan NMS klinik görünümü literatür bulguları eşliğinde sunulmuştur. Özel gruplarda antipsikotik ilaç tedavisi düzenlenirken pek çok karıştırıcı faktörün bulunduğu unutulmamalı ve atipik özellikli NMS konusunda dikkatli olunmalıdır.