Eser ÇAPAN, Serap TURAN, Hülya KILIÇOĞLU

Piknodizostozisli Üç Olgunun Klinik ve Sefalometrik Analizi: Olgu Sunumu

Bu çalışma ender rastlanan piknodizostozisli üç olgunun ağız dışı ve içi bulguları ile sefalometrik değerlendirmesini sunmaktadır. Piknodizostozisli üç olgunun ağız dışı ve ağız içi bulguları klinik olarak değerlendirilmiş, hastalardan alınan lateral sefalometrik radyografiler üzerinde iskeletsel ve dişsel ölçümler gerçekleştirilmiştir. Olguların ikisinde maksiller retrognatiye bağlı iskeletsel sınıf III yapı, diğerinde ise bimaksiller retrüzyon ile beraber sınıf I yapı mevcuttur. Tüm hastalarda total sirküler çapraz kapanış, artmış gonial açı ve dik yön yüz boyutları, derin damak kubbesi ile üst dudakta retrüzyon gözlenmiştir. Bu tip olguların tedavisinde büyüme-gelişme dönemi de göz önünde bulundurularak maksiller genişletme, yüz maskesi veya ortognatik cerrahi tedavi alternatifleri arasındadır. Piknodizostozisli hastalarda kemik kırılganlığı ve diş çekimlerinden sonra osteomyelit riskinin yüksek olması nedeniyle yapılacak ortodontik tedavi ve ortognatik cerrahi müdahalelerde bu durum gözönüne alınarak hastaya yaklaşımda bulunulmalıdır.

Anahtar Kelimeler:

Piknodizostozis, klinik değerlendirme, sefalometrik değerlendirme

CLINICAL AND CEPHALOMETRIC ANALYSIS OF THREE CASES WITH PYCNODYSOSTOSIS: CASE REPORTS

The aim of this article is to present intra- and extra-oral and cephalometric findings of three patients with a rare disease: the pycnodysostosis. Two cases had skeletal Class III malocclusion due to maxillary retrognathia and one had bimaxillary retrusion with Class I relationship. Total circular crossbite, increased gonial angle and vertical facial proportions, deep-narrow palates and retruded upper lip were found in all cases. Maxillary expansion, face mask treatment or/and orthognathic surgery are treatment alternatives, considering the growth and development. Bone fragility and the risk of osteomyelitis after extractions should be considered in such cases before orthodontic treatment and orthognatic surgery.

Keywords:

Pycnodysostosis; clinical evaluation; cephalometric evaluation,

PDF

___

Maroteaux P, Lamy M. [Pyknodysostosis]. Presse Med 1962;70:999-1002.
Norholt SE, Bjerregaard J, Mosekilde L. Maxillary distraction osteogenesis in a patient with pycnodysostosis: a case report. J Oral Maxillofac Surg 2004;62(8):1037-1040.
Alves Pereira D, Berini Aytes L, Gay Escoda C. Pycnodysostosis. A report of 3 clinical cases. Med Oral Patol Oral Cir Bucal 2008;13(10):633-635.
Bathi RJ, Masur VN. Pyknodysostosis--a report of two cases with a brief review of the literature. Int J Oral Maxillofac Surg 2000;29(6):439-442.
O’Connell AC, Brennan MT, Francomano CA. Pycnodysostosis: orofacial manifestations in two pediatric patients. Pediatr Dent 1998;20(3):204-207.
Fonteles CS, Chaves CM Jr, Da Silveira A, Soares EC, Couto JL, de Azevedo Mde F. Cephalometric characteristics and dentofacial abnormalities of pycnodysostosis: report of four cases from Brazil. Oral
Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 2007;104(4):83-90.
Sedano H., Gorlin RJ, Andersen VE. Pycnodysostosis. Clinical and genetic consedirations Am J Dis Child 1968;116(1):70-77.
Hunt NP, Cunningham SJ, Adnan N, Harris M. The dental, craniofacial, and biochemical features of pyknodysostosis: a report of three new cases. J Oral Maxillofac Surg 1998;56(4):497-504.
Kamak H, Kamak G, Yavuz I. Clinical, radiographic, diagnostic and cephalometric features of pycnodysostosis in comparison with Turkish cephalometric norms: A case report Eur J Dent 2012;6(4):454-459.
Muto T, Yamazaki A, Takeda S, Tsuji Y, Shibata T. Pharyngeal narrowing as a common feature in pycnodysostosis--a cephalometric study. Int J Oral Maxillofac Surg 2005;34(6):680-685.
Ortegosa MV, Bertola DR, Aguena M, Passos-Bueno MR, Kim CA, de Faria ME. Challenges in the orthodontic treatment of a patient with pycnodysostosis. Cleft Palate Craniofac J 2013;51(6):735-739.
Hernandez-Alfaro F, Arenaz Bua J, Serra Serrat M, Mareque Bueno J. Orthognathic surgery in pycnodysostosis: a case report. Int J Oral Maxillofac Surg 2011;40(1):110-113.
Raposo-Amaral CE, Tong A, Denadai R, Yalom A, Raposo-Amaral CA, Bertola D, Li A, Jarrahy R. A subcranial Le Fort III advancement with distraction osteogenesis as a clinical strategy to approach pycnodysostosis with midface retrusion and exorbitism. J Craniofac Surg 2013;24(4):1327-1330.
Varol A, Sabuncuoglu FA, Sencimen M, Akcam T, Olmez H, Basa S. Rigid external maxillary distraction and rhinoplasty for pyknodysostosis. J Craniofac Surg 2011;22(3):901-904.